Publicación Científica de la Universidad de Ciencias Médicas de Ciego de Ávila Editorial Ciencias Médicas |
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REVISTA MÉDICA ELECTRÓNICA DE CIEGO DE ÁVILA |
2023;29:e3174 ISSN: 1029-3035 RNPS: 1821 |
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Informe de caso
Ameloblastoma uniquístico en el maxilar. Informe de caso
Unicystic ameloblastoma in the maxillary. Case report
Antonio Gaspar Díaz-Ramos1* http://orcid.org/0000-0002-9231-7747
Darselys Rivero-Linares2 http://orcid.org/0000-0003-0773-9935
Noelia de Jesús Edouarzín-Curet3 http://orcid.org/0000-0002-7998-5222
1Máster en Odontogeriatría. Especialista de Primer Grado en Cirugía Maxilofacial. Profesor Asistente. Hospital Clínico Quirúrgico “Enrique Cabrera”. La Habana, Cuba.
2Especialista de Primer Grado en Cirugía Maxilofacial. Profesor Instructor. Hospital Clínico Quirúrgico “Enrique Cabrera”. Facultad de Ciencias Médicas “Enrique Cabrera”. La Habana, Cuba.
3Especialista de Primer Grado en Prótesis Estomatológica. Profesor Instructor. Hospital Clínico Quirúrgico “Calixto García”. La Habana, Cuba.
*Autor para la correspondencia. Correo electrónico: antogd@infomed.sld.cu
RESUMEN
Introducción: el ameloblastoma uniquístico presenta cuadros morfológicos particulares, y su recurrencia es menor frente a la terapia conservadora.
Objetivo: presentar un caso de ameloblastoma uniquístico en el maxilar.
Presentación del caso: paciente masculino de 41 años de edad, con antecedentes de epilepsia. Presentó molestias y aumento de volumen en la región maxilar anterior derecha, y acudió al estomatólogo. En la radiografía intrabucal simple periapical se observó una imagen radiolúcida, redondeada, de límites precisos entre el incisivo lateral superior derecho (12) y el canino superior derecho (13), por cual el afectado fue remitido un centro de atención secundaria de salud. Para la excéresis del proceso quístico y del diente involucrado, se le aplicó anestesia general nasotraqueal y se realizó abordaje intrabucal. Mediante el estudio histopatológico de la lesión se constató un ameloblastoma uniquístico.
Conclusiones: la realización de los estudios complementarios necesarios, y la oportuna intervención quirúrgica posibilitaron la evolución favorable del estado del paciente con posterioridad a la operación. El análisis histopatológico de la pieza quirúrgica evidenció un tumor odontogénico que, de no tratarse a tiempo, tiene un alto grado de recidivas.
Palabras clave: AMELOBLASTOMA/diagnóstico; AMELOBLASTOMA/cirugía; NEOPLASIAS DE LA BOCA; RADIOGRAFÍA PANORÁMICA; INFORMES DE CASOS.
ABSTRACT
Introduction: unicystic ameloblastoma presents particular morphological pictures, and its recurrence is lower compared to conservative therapy.
Objective: to present a case of unicystic ameloblastoma in the maxillary.
Case presentation: a 41-year-old male patient with a history of epilepsy. He presented discomfort and increased volume in the right anterior maxillary region, and went to the dentist. In the simple periapical intraoral radiography, a radiolucent, rounded image was observed, with precise limits between the right upper lateral incisor (12) and the right upper canine (13), for which the affected person was referred to a secondary health care center. For the exceresis of the cystic process and the tooth involved, general nasotracheal anesthesia was applied and an intraoral approach was carried out. The histopathological study of the lesion revealed a unicystic ameloblastoma.
Conclusions: the completion of the necessary complementary studies, and the opportune surgical intervention allowed the favorable evolution of the patient's condition after the operation. The histopathological analysis of the surgical specimen revealed an odontogenic tumor that, if not treated in time, has a high degree of recurrence.
Keywords: AMELOBLASTOMA/diagnosis; AMELOBLASTOMA/surgery; MOUTH NEOPLASMS; RADIOGRAPHY, PANORAMIC; CASE REPORTS.
Recibido: 24/05/2021
Aprobado: 25/01/2022
INTRODUCCIÓN
El ameloblastoma es una neoplasia odontogénica, descrita por primera vez por Cuzack, en 1827. En 1885 Malassez propuso denominarla adamantinoma, debido a su apariencia de masa dura semejante al hueso. Churchill sugirió llamarla ameloblastoma en 1934.(1)
Aunque este tumor es localmente agresivo, desde el punto de vista histológico se considera benigno. De acuerdo con la clasificación de la Organización Mundial de la Salud (OMS) de 2017, puede ser: sólido o multiquístico, extraóseo o periférico, y uniquístico. Según el aspecto histológico de la lesión, se clasifica en: folicular, plexiforme, acantomatosa, granular, desmoplásica y basaloide. Desde el punto de vista radiológico, puede ser unilocular o multilocular; la morfología de este último tipo es de pompas de jabón o panal de abejas. Las lesiones son radiolúcidas, y de tamaño variable.(1)
El ameloblastoma sólido multiquístico es el más común y más agresivo. El uniquístico es una variante clinicopatológica específica, cuya evolución tiene mejor pronóstico. Más de 90 % de los ameloblastomas uniquísticos aparecen en la mandíbula; en los casos de tumores asociados a un diente incluido, la edad media de los pacientes es 16 años, mientras que en los no asociados es algo mayor. El ameloblastoma uniquístico tiene tres variantes histopatológicas: luminal, intraluminal, y mural.(2)
El ameloblastoma es una neoplasia odontogénica de origen epitelial; puede desarrollarse a partir de las estructuras que conforman el diente (esmalte, folículo dentario, ligamento periodontal, epitelio de quistes dentígeros) o de las células basales del epitelio de la mucosa bucal. Existen otros elementos precursores del tumor: diente retenido, quistes odontogénicos (además del dentígero) a partir de extracciones dentarias, traumas externos o asociados a la infección por el virus del papiloma humano. No se ha demostrado ninguna teoría; sin embargo, en la literatura se constata que en 25 % de los casos se identifica un diente retenido en el tumor.(3)
Desde el punto de vista epidemiológico, el ameloblastoma es el más común de los tumores odontogénicos (11 % de los casos), seguido por el odontoma. El sitio de implantación predominante es la mandíbula (80 %), y es más frecuente en las regiones anatómicas de ángulo mandibular y rama ascendente. En cuanto al color de la piel y sexo de los pacientes, no se han demostrado diferencias significativas, aunque se registra un aumento del número de casos en África.(3)
El cuadro clínico inicial del tumor consiste en asimetría facial –acompañada de dolor en algunos casos–la cual provoca en el paciente afectaciones estéticas y funcionales importantes; no obstante, algunos permanecen asintomáticos. A causa del tumor, también puede ulcerarse e infectarse la mucosa bucal, debido a la flora bucal polimicrobiana. A ello se asocian las pérdidas dentarias, movilidad y parestesias.(1,2)
El diagnóstico del ameloblastoma puede ser un hallazgo radiográfico. Los exámenes imagenológicos más utilizados son la ortopantomografía o radiografía panorámica, la tomografía axial computarizada y la resonancia magnética. Mediante ellas es posible observar una imagen radiolúcida delimitada por un halo radiopaco, de aspecto quístico, expansivo, que erosiona o adelgaza la cortical ósea. Los patrones clásicos que sugieren un ameloblastoma son: imágenes con formas de panal de abejas o pompas de jabón, uniloculares o multiloculares. No se reportan patrones imagenológicos característicos para el tipo histopatológico, la agresividad del tumor, o la edad del paciente. En ocasiones se puede observar reabsorción radicular de los dientes involucrados (rizólisis), sugestiva de un ameloblastoma.(3) El diagnóstico preciso se debe basar en el estudio anatomopatológico, por punción y aspiración con aguja fina, o biopsia de la lesión.(3)
El tratamiento de elección de los ameloblastomas es quirúrgico, no obstante, la terapéutica depende varios factores. Se pueden tratar de forma conservadora (marzupialización, enucleación, criocirugía y curetaje), realizarse en varios tiempos quirúrgicos, usar la solución de Carnoy como terapia adyuvante, o tratarlo de forma radical (segmentación mandibular, resección marginal o en bloque).(4)
Debido a la poca frecuencia de aparición del ameloblastoma uniquístico en el maxilar, se presenta el caso de un paciente diagnosticado y tratado de esta neoplasia odontogénica.
INFORMACIÓN DEL PACIENTE
Paciente masculino, blanco, de 41 años de edad, y ocupación cuentapropista, con antecedentes familiares de salud, buena higiene personal y del hogar, dieta balanceada, sin hábitos deletéreos. Acudió a la consulta externa del Hospital General Docente "Enrique Cabrera" y como antecedente patológico personal refirió epilepsia, tratada con carbamazepina (200 mg), en dosis de una tableta cada ocho horas.
CUMPLIMIENTO DEL COMPONENTE ÉTICO DE LA INVESTIGACIÓN CLÍNICA
El caso de este paciente fue discutido y aprobado, para su diagnóstico y tratamiento, en el servicio de cirugía maxilofacial del hospital. Desde el inicio, el paciente dio su consentimiento para la recopilación de evidencias durante su diagnóstico y el procedimiento quirúrgico; lo cual facilitaría mostrar estos datos con posterioridad. El Comité de Ética de la institución aprobó su publicación.
PERSPECTIVA DEL PACIENTE
El paciente se recuperó, y quedó satisfecho con el tratamiento.
HALLAZGOS CLÍNICOS
El paciente presentó molestias y aumento de volumen en la región maxilar anterior derecha, por lo cual acudió al estomatólogo. En la radiografía intrabucal simple periapical se observó una imagen radiolúcida, redondeada, de límites precisos entre el incisivo lateral superior derecho (12) y el canino superior derecho (13), por cual el afectado fue remitido al servicio de cirugía maxilofacial del Hospital General Docente "Enrique Cabrera".
Durante el examen físico se observó asimetría facial, causada por el aumento de volumen en el tercio medio de la hemicara derecha, que abarcaba la región nasolabial ipsilateral. En la exploración bucal se detectó expansión de la tabla vestibular en la zona, de consistencia duroelástica. La mucosa estaba íntegra, y se constató abombamiento de las corticales óseas vestibular y palatina, diastema entre los dientes 12 y 13, y un acceso cameral en el diente 12 (realizado en la atención primaria).
EVALUACIÓN DIAGNÓSTICA
En la ortopantomografía se observó, en la zona descrita, una imagen radiolúcida de límites bien definidos localizada entre los dientes 12 y 13 (Fig. 1).
Fig. 1 - Ortopantomografía digital preoperatoria. Nótese la presencia de una imagen radiolúcida en el hueso maxilar.
Se establecieron diagnósticos diferenciales con los quistes periapical y periodontal lateral, y las neoplasias odontogénicas (ameloblastoma uniquístico y tumor odontogénico adenomatoide), entre otras afecciones.
El informe de la citología aspirativa con aguja fina mostró contenido quístico ambarino, con leucocitos polimorfonucleares, neutrófilos, y ameloblastos. El diagnóstico definitivo solo sería posible mediante el examen histopatológico de la pieza quirúrgica.
INTERVENCIÓN TERAPÉUTICA
Mediante un abordaje quirúrgico endobucal bajo anestesia general nasotraqueal, se realizó la exéresis del proceso quístico (Fig. 2). Se enucleó el tumor y se realizó y curetaje (Fig. 3), además de la exodoncia del diente 12 (involucrado en el proceso).
Fig. 2 - Momento del peroperatorio, después de la exodoncia del diente 12.
SEGUIMIENTO Y RESULTADOS
El estado del paciente evolucionó favorablemente con posterioridad a la intervención quirúrgica. El estudio histopatológico de la lesión evidenció un ameloblastoma uniquístico.
DISCUSIÓN
En el estudio realizado por Estrada-Sarmiento y cols.,(3) 50 % de los ameloblastomas analizados eran del tipo uniquístico, y solo se identificaron en el hueso mandibular; la incidencia del tipo uniquístico fue mayor en comparación con otros detectados.
Referente al surgimiento del ameloblastoma uniquístico, Díaz-Díaz y cols.(5) afirman que es imposible determinar si representa la transformación de un revestimiento quístico normal, o surge a partir de residuos epiteliales odontógenos preexistentes. Desde el punto de vista histopatológico, la lesión consiste en una cápsula de tejido conjuntivo fibroso, denso y uniformemente engrosado, que rodea una sola luz grande, llena de líquido.
Los análisis del perfil inmunohistoquímico evidenciaron pocas células positivas al antígeno nuclear de proliferación celular (PCNA), cuyo índice fue significativamente más bajo en islas invadidas o nódulos intraluminales. Los marcadores de proliferación celular (PCNA, Ki-67), y el antígeno carcinoembrionario, son buenos predictores pronósticos del ameloblastoma uniquístico, muy útiles para evaluar su potencialidad agresiva y sus posibilidades de malignización.(5)
Martínez-Revilla y cols.(2) reportaron un paciente masculino de 76 años con ameloblastoma desmoplásico, predominantemente quístico. El tumor se trató mediante exéresis, curetaje de la zona, intervención quirúrgica periapical y obturación retrógrada del diente involucrado. Según Hernández-Rivera y cols.,(6) con frecuencia el ameloblastoma uniquístico se confunde con el quiste dentígero, principalmente cuando se asocia a un molar incluido. Por ello es imprescindible el estudio histopatológico para precisar el diagnóstico, como en este caso.
Salcedo-Pájaro y cols.,(7) reportaron un caso –similar al presentado en este artículo– en un paciente pediátrico; el tumor se localizó en la zona sinfisiaria mandibular. Aunque el tratamiento quirúrgico de los maxilares es controversial en la infancia (por las características anatómicas particulares y el recambio dentario) se realizó exéresis del tumor, con evolución satisfactoria. Lo cual avala la intervención quirúrgica como una opción eficaz en pacientes con tumores odontogénicos.
Mejía-Barbosa y cols.(8) en dos ocasiones trataron un ameloblastoma uniquístico de células granulares mediante descompresión quirúrgica; posteriormente enuclearon el tumor, con márgenes óseos. Este método conservador se utiliza en pacientes con ameloblastomas sólidos multiquísticos de gran tamaño, debido a sus resultados estéticos y funcionales. No obstante, también es recomendable para el resto de las variantes histopatológicas descritas.
En el estudio realizado por Baldasserini y cols.,(9) 36% de los pacientes de la muestra presentaron ameloblastomas uniquísticos; esta fue la variante predominante. En 27 % de los casos se realizaron procedimientos de enucleación y curetaje de las lesiones. La región posterior de la mandíbula fue la localización más frecuente de los tumores (73 % de los casos), seguida de la zona anterior de la mandíbula (18 %) y el maxilar (9 %). El procedimiento terapéutico empleado en este estudio es el mismo del presente caso.
Por su parte, Gil y cols.,(10) reportaron un paciente pediátrico con ameloblastoma uniquístico intramural mandibular, en la zona de la sínfisis, asociado a un diente retenido. En este caso, para la exéresis tumoral se usó la técnica segmentaria ósea. En el primer tiempo quirúrgico se colocó una placa de reconstrucción; y en el segundo se realizó un injerto óseo autólogo. Después se colocaron implantes dentarios sobre el injerto. Según los autores este método preserva la funcionalidad y estética del paciente, y su empleo se basa en la benignidad del tumor.
Liceaga-Escalera y cols.,(11) identificaron un ameloblastoma uniquístico mural en un paciente joven. El tumor se localizó en el cuerpo y ángulo mandibular derechos. El tratamiento consistió en descompresión inicial, y extracción del molar incluido en el tumor; después procedieron a la exéresis tumoral y el curetaje de la zona quirúrgica. Aunque esta técnica se menciona con frecuencia en la literatura, no se utilizó en el caso reportado aquí. En esa decisión se tuvieron en cuenta el sitio de localización del ameloblastoma (sector anterior del hueso maxilar), y su tamaño.
CONCLUSIONES
La realización de los estudios complementarios necesarios, y la oportuna intervención quirúrgica posibilitaron la evolución favorable del estado del paciente con posterioridad a la operación. El análisis histopatológico de la pieza quirúrgica evidenció un tumor odontogénico que, de no tratarse a tiempo, tiene un alto grado de recidivas. Este trabajo aporta evidencias científicas sobre la importancia del diagnóstico y tratamiento precoces del ameloblastoma uniquístico, en orden a evitar sus consecuencias negativas y preservar la funcionalidad bucal y estética del paciente.
REFERENCIAS BIBLIOGRÁFICAS
Conflictos de intereses
Los autores declaran que no existen conflictos de intereses.
Contribuciones de los autores
Antonio Gaspar Díaz-Ramos: conceptualización, investigación, recursos y redacción del borrador original.
Darselys Rivero-Linares: recursos, visualización, redacción, revisión y edición.
Noelia de Jesús Edouarzín Curet: recursos y recursos y redacción del borrador original.
Financiación
Hospital Clínico Quirúrgico “Enrique Cabrera”.